Souhrn: V kazuistickém sdělení jsou popsány dva případy pacientů s diagnózou Stafneho kostního defektu (Stafneho cysty). Jedná se o vzácné postižení kosti dolní čelisti, které se obvykle projevuje okrouhlým, dobře ohraničeným projasněním v úhlu dolní čelisti, což může imitovat řadu závažnějších zejména nádorových onemocnění.

Klíčová slova: Stafneho kostní defekt, Stafneho cysta, kostní cysta, pseudocysta

Stafne bone defect

Case report

Summary: Case report describes two cases of patients with Stafne bone defect (Stafne bone cyst). This is a rare affection of the lower jaw bone, which is usually manifested by a circular, well-circumscribed translucency at the angle of the lower jaw, which can mimic a number of more serious, especially, tumorous diseases.

Key words: Stafne bone defect, Stafne bone cyst, bone cyst, pseudocyst

Úvod

Stafneho kostní defekt je vzácným postižením dolní čelisti, které je charakterizováno většinou okrouhlým projasněním na rentgenogramu. V české literatuře je pro tuto afekci používán ne zcela správný termín cysta (Stafneho cysta), protože toto postižení nemá epiteliální výstelku ani vazivovou stěnu, ale obsahuje normálně organizovanou tkáň většinou submandibulární slinné žlázy. V literatuře se můžeme setkat s pojmy Stafneho defekt, Stafneho kostní defekt, lingvální mandibulární kortikální defekt či Stafneho pseudocysta, které se vyhýbají poněkud zavádějícímu termínu cysta [1, 2].

Přesná patogeneze postižení není známa, ale všeobecně je přijímán názor, že se jedná o vývojovou odchylku, kdy vyvíjející se část podčelistní slinné žlázy ovlivní vývoj lingvální kortikální kosti dolní čelisti. Výsledkem je pak deprese lingvální kortikalis mandibuly, kdy tkáň žlázy obsažená v dutině souvisí s její extraoseální porcí. Vzácnější je pak situace, kdy je část žlázy zcela oddělená od původní slinné žlázy. Tento defekt je ale považován za ektopickou intraoseální slinnou žlázu [3].

Stafneho kostní defekt byl poprvé popsán americkým zubním lékařem Edwardem C. Stafnem (1894 – 1981), který v roce 1942 zaznamenal 35 případů asymptomatických jednostranných projasnění lokalizovaných v oblasti čelistního úhlu dolní čelisti.

Nejčastěji je afekce diagnostikována u mužů středního věku jako náhodný nález na rentgenogramu. V publikovaných studiích incidence kolísá mezi 0,1–0,48 % [4, 5].

Vzhledem k absenci klinických příznaků je diagnostika založena na dostupných zobrazovacích metodách. Nejčastěji jsou tyto afekce zachyceny na panoramatických rentgenogramech, CT či CBCT. Jedná se o kruhovité či oválné, dobře ohraničené projasnění, které je typicky lokalizováno mezi mandibulární kanál a dolní hranu mandibuly do oblasti mezi prvním molárem a úhlem dolní čelisti. Maximální průměr projasnění většinou nepřesahuje 3 cm. V okolí projasnění nemusí být kondenzace kosti. Na CT snímku (lépe s kontrastní látkou) je typickým nálezem deprese lingvální kosti, bez jakékoliv reakce periostu či okolních měkkých tkání. Minimálně zatěžující a pro diagnostiku velmi přínosné je zobrazení magnetickou rezonancí, kde je tkáň slinné žlázy dobře patrná a není překryta například artefakty ze zubních výplní [6]. V literatuře je zmíněna i možnost provedení sialografie, ale vzhledem k relativně velké efektivní dávce pro pacienta je toto zobrazovací vyšetření vyhrazeno pro stavy, kde není možné použít ostatní zobrazovací metody. Ultrazvukové vyšetření nebývá přínosné pro nemožnost zobrazení intraoseální porce slinné žlázy. Léčba Stafneho kostního defektu není nutná. Přítomnost symptomů již svědčí pro jinou patologickou jednotku či komplikaci. Přesto jsou doporučovány periodické klinické a RTG kontroly projasnění 1x ročně [5].

Vlastní pozorování

Kazuistika 1

Na naše pracoviště byl doporučen registrujícím praktickým zubním lékařem 54letý celkově zdravý muž s náhodným nálezem projasnění v oblasti levého čelistního úhlu. Pacient byl zcela bez obtíží, ortopantomogram byl zhotoven v rámci plánování protetického řešení chybějících zubů v dolní čelisti. Po cíleném dotazu pacient udával, že se jedná o první rentgenový snímek tohoto typu, který mu byl zhotoven. Na preventivní prohlídky docházel nepravidelně, zuby ve 3. kvadrantu byly extrahovány postupně většinou pro kaz.

Při klinickém vyšetření jsme extraorálně nezjistili žádný patologický nález. Intraorálně byla přítomna řada nevitálních zubů, klinická korunka zubu 24 destruována kazem. Ve 3. kvadrantu všechny zuby reagovaly pozitivně na test vitality, zub 37 s okluzní amalgámovou výplní. Palpačně nebyl na kosti hmatný žádný defekt.

Na přineseném ortopantomogramu bylo mimo jiné zachyceno spíše oválné projasnění s okolní kondenzací kosti průměru asi 35 mm a ostrým ohraničením vůči okolní kosti (obr. 1). Projasnění bylo bez vztahu k vitálnímu zubu 37. Vzhledem k rozsahu projasnění bylo zhotoveno CBCT vyšetření, kde byl upřesněn rozsah defektu. Na snímku bylo zjevné porušení lingvální kortikalis v rozsahu léze, mandibulární kanál nebyl porušen a maximum resorpce bylo kaudálně od mandibulárního kanálu (obr. 2), (obr. 3).

Vzhledem k velmi široké diferenciální diagnostice těchto lézí bylo indikováno bioptické vyšetření útvaru. V celkové anestezii byla z extraorálního přístupu provedena revize krajiny s exstirpací útvaru z dutiny kosti. Již při operačním výkonu bylo vysloveno podezření na Stafneho kostní defekt, protože kostní defekt byl vyplněn solidní tkání, která úzkým výběžkem souvisela s podčelistní slinnou žlázou.

Histologické vyšetření potvrdilo diagnózu Stafneho kostního defektu. Ve vyšetřeném materiálu byla nalezena tkáň převážně serózní slinné žlázy s lehkou lipomatózní atrofií.

Po výkonu byl pacient bez komplikací, upozorněn na výrazné oslabení kosti dolní čelisti.

Kontrolní klinické vyšetření pacienta bylo provedeno po 1 a 3 měsících od operačního výkonu. Na plánovanou kontrolu po jednom roce, kdy bylo plánováno RTG vyšetření, se pacient nedostavil. Vzhledem k výsledku histologického vyšetření není dlouhodobá dispenzarizace pacienta nutná.

Kazuistika 2

Na doporučení registrujícího praktického zubního lékaře byl na našem pracovišti vyšetřen 54letý celkově zdravý muž. Pacient byl u PZL vyšetřen pro tři dny trvající bolesti levé tváře, dolní čelisti a levé temporální krajiny. V rámci vyšetření u registrujícího zubního lékaře byl zhotoven ortopantomogram s nálezem projasnění v levém čelistním úhlu (obr. 4). Pacient v minulosti nepodstoupil žádné RTG vyšetření cílené na oblast obličeje.

Anamnesticky si pacient nestěžoval na bolest zubu, bolesti byly záchvatovité a prudké. Vyvolávající moment bolestí pacient neudával.

Při klinickém vyšetření jsme extraorálně nenalezli žádný patologický nález. Při intraorálním vyšetření byl zjištěn celkově dobrý stav orálního zdraví a kompletní stálý chrup. Zuby ve 2. a 3. kvadrantu byly poklepově nebolestivé, mimo zub 36 reagovaly na zkoušku vitality chladem pozitivně. Palpačně nebylo hmatné jakékoliv zduření či defekt mandibuly. Na ortopantomogramu bylo zachyceno nedokonalé endodontické ošetření zubu 36 a oválné projasnění v oblasti levého čelistního úhlu. Projasnění bylo ostře ohraničené od okolní kosti, s nevýraznou kondenzací kosti v okolí a bez jasného vztahu k apexům zubů 36, 37 a 38.

Vzhledem k neuralgickému charakteru bolestí pacienta a spíše nepravděpodobné odontogenní příčině bolestí byl pacient doporučen k vyšetření neurologem. Zde bylo provedeno CT vyšetření mozku a dolní čelisti s kontrastní látkou. Na CT mozku nebyly zachyceny ložiskové léze. Na CT dolní čelisti byla popsána osteolytická destrukce na přechodu těla a úhlu dolní čelisti vlevo o velikosti 24 x 10 mm spíše benigního vzhledu. Neurolog stav uzavřel jako neuralgiformní bolesti levé poloviny tváře a pacientovi byl předepsán gabapentin (Gabanox 300mg, cps., p. o. 2-1-2 ). Vzhledem k přetrvávajícím obtížím pacienta a opět velmi široké diferenciální diagnostice bylo indikováno bioptické vyšetření.

V celkové anestezii jsme provedli z extraorálního submandibulárního přístupu revizi těla a úhlu dolní čelisti. Defekt v čelisti komunikoval z lingvální strany se submandibulární slinnou žlázou. Tkáň z dutiny byla exstirpována a odeslána k histologickému vyšetření. Histologické vyšetření potvrdilo diagnózu Stafneho kostního defektu (obr. 5).

Po výkonu pacient udával výrazné zlepšení obtíží. Po celou dobu perioperačního období pacient užíval gabapentin ve stejné dávce. Pooperační komplikací byla mírná paréza marginální větve lícního nervu vlevo, která odezněla spontánně během čtyř týdnů po operačním výkonu.

Při vyšetření 6 měsíců po operačním výkonu byla zjištěna přítomnost intraorální slizniční píštěle, která souvisela s kořenem endodonticky neošetřeného zubu 37 při úvodním vyšetření reagujícího vitálně. Píštěl nebyla ve vztahu s cystickým projasněním úhlu mandibuly. Na kontrolním ortopantomogramu byly jasně patrné známky hojení kostního defektu po exstirpované cystě (obr. 6). Zub 37 byl na přání pacienta v mandibulární svodné anestezii extrahován. Pacientovi bylo rovněž doporučeno reendodontické ošetření či extrakce zubu 36. Další pooperační období již probíhalo bez komplikací. Pacient je zatím zcela bez bolestí v péči neurologa.

Diskuze

V dostupné literatuře je diskutováno, zda je Stafneho kostní defekt lézí vrozenou či získanou. Stafne uváděl, že defekty v čelisti jsou vrozené a vznikají na základě poruchy vývoje v místě původní Meckelovy chrupavky [7]. Pro teorii získaných lézí se vztahem k velkým slinným žlázám hovoří absence defektů u dětí a histologicky verifikované nálezy tkáně slinné žlázy v defektech. Philipsen et al. dokládají vznik defektů na základě tlakové atrofie kosti v místě hyperplastického či hypertrofického laloku velké slinné žlázy. Dochází tak podle autorů k postupnému zanoření této části žlázy (submandibulární, sublingvální, parotis) do dolní čelisti [8]. Jak je již uvedeno v úvodu tohoto sdělení, jedná se vždy o benigní afekci nevyžadující terapii.

Problémem však zůstává diferenciální diagnostika resorptivních lézí lokalizovaných v těle a úhlu dolní čelisti. Diferenciálně diagnosticky se může jednat o zcela benigní cysty (folikulární cysta), keratocysty, pseudocysty (prostá kostní cysta). Na druhé straně je třeba myslet i na cystické odontogenní nádory (ameloblastom) či mezenchymální tumory.

Řada autorů doporučuje při absenci klinických projevů projasnění pouze klinicky a rentgenologicky sledovat [8, 9, 10]. V případě nejasností či symptomatice je vždy doporučováno bioptické vyšetření afekce.

U dvou popisovaných kazuistik jsme přistoupili k bioptickému vyšetření v obou případech. K rozhodnutí o provedení biopsie v prvním případě přispěla jistě i malá zkušenost vyšetřujících lékařů s těmito lézemi a neobvyklá velikost projasnění. Ve druhém případě bylo nutno vyloučit souvislost neuralgiformních bolestí pacienta a stejnostranné léze v dolní čelisti.

K diagnostice intraoseálních lézí je většinou i vzhledem k ceně a dostupnosti vyšetření zhotovováno CT vyšetření nativní nebo s kontrastní látkou. V případě podezření na Stafneho lézi je velmi přínosné zobrazení magnetickou rezonancí, které odliší tkáň slinné žlázy od centrálně rostoucích nádorů [6].

V rámci dispenzarizace pacientů je vhodným zobrazovacím vyšetřením CBCT, kde je malá efektivní dávka a je možné měření defektu ve všech osách, což planární rentgenogramy neumožňují. Délka dispenzarizace pacientů není v literatuře jednoznačně stanovena. Autoři však doporučují zhotovení rentgenogramu 1x ročně po dobu 5 let.

Závěr

Stafneho kostní defekt je příkladem vzácného benigního postižení kosti dolní čelisti, které může imitovat řadu dalších mnohem závažnějších onemocnění. Léčba těchto afekcí není nutná. Problémem tak zůstává správná a včasná diagnostika. Proto autoři doporučují zhotovení ortopantomogramu v rámci každého vstupního vyšetření u praktického zubního lékaře. Z ostatních zobrazovacích metod je v rámci diagnostiky nejpřínosnější použití magnetické rezonance.

Obrazová dokumentace